neurosurgeryНейрохирургияRussian journal of neurosurgery1683-32952587-7569Издательский дом "МедИНК"10.17650/1683-3295-2024-26-4-81-87neurosurgery-1613Research ArticleНАБЛЮДЕНИЕ ИЗ ПРАКТИКИFROM PRACTICEКлинический случай метахронных множественных интраорбитальных артериовенозных фистул у пациента с врожденным пороком сердцаClinical case of multiple metachronous intraorbital arteriovenous fistulas in a patient with congenital heart diseasehttps://orcid.org/0009-0000-1145-3732ГлушаеваА. А.GlushaevaA. A.

Александра Андреевна Глушаева

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

Alexandra Andreevna Glushaeva

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

alexandra-glushaeva@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-7721-7449КислицинД. С.KislitsinD. S.

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

ШаяхметовТ. С.ShayakhmetovT. S.

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

https://orcid.org/0000-0002-2395-7177КильчуковМ. Г.KilchukovM. G.

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

https://orcid.org/0000-0001-5110-8378КиселевР. С.KiselyovR. S.

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

ГорбатыхА. В.GorbatykhA. V.

630055; ул. Речкуновская, 15; Новосибирск

630055; 15 Rechkunovskaya St.; Novosibirsk

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр им. акад. Е. Н. Мешалкина» Минздрава РоссииРоссияE. N. Meshalkin National Medical Research Center, Ministry of Health of RussiaRussian Federation2024250120252648187Copyright © Глушаева А.А., Кислицин Д.С., Шаяхметов Т.С., Кильчуков М.Г., Киселев Р.С., Горбатых А.В., 20252025Глушаева А.А., Кислицин Д.С., Шаяхметов Т.С., Кильчуков М.Г., Киселев Р.С., Горбатых А.В.Glushaeva A.A., Kislitsin D.S., Shayakhmetov T.S., Kilchukov M.G., Kiselyov R.S., Gorbatykh A.V.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.therjn.com/jour/article/view/1613

   Интраорбитальные артериовенозные фистулы – редкие артериовенозные шунты внутри орбиты, которые не соединяются с кавернозным синусом. В статье описан клинический случай формирования множественных метахронных интраорбитальных артериовенозных шунтов у пациента с унивентрикулярным пороком сердца и вторичным эритроцитозом. Лечение первого шунта выполнялось трансартериальным путем и имело положительный клинический эффект в течение 2 мес. Рецидив симптомов был обусловлен формированием нового шунта на той же дренирующей вене, однако в удаленном от прежнего локуса месте. Повторная эмболизация дала положительный эффект на аналогичный срок. Следующий рецидив имел более злокачественное течение – вплоть до вывиха глазного яблока. Выполненная декомпрессия медиальной стенки правой орбиты дала стабильный положительный клинический эффект, который наблюдается до настоящего момента. На основании крайне ограниченных данных литературы о подобных случаях и полученного собственного опыта мы сделали вывод о необходимости индивидуального и мультидисциплинарного подхода к лечению таких пациентов с тщательным послеоперационным наблюдением.

   Intraorbital arteriovenous fistulas are rare arteriovenous shunts inside the orbit without connection with the cavernous sinus. This article describes a clinical case of multiple metachronous intraorbital arteriovenous shunts in a patient with univentricular heart disease and secondary erythrocytosis. Transarterial embolization of the first shunt had a positive clinical effect for 2 months. The recurrence of symptoms was caused by the formation of a new shunt on the same draining vein, but in a place remote from the previous locus. Repeated embolization gave a positive effect for the same period. The next relapse had a more malignant course, up to dislocation of the eyeball. The right orbit decompression has given a stable positive clinical effect up to the present moment. Based on extremely limited literature data of such cases and our own experience, we concluded that an individual and multidisciplinary approach to such patients with careful postoperative follow-up is necessary.

эмболизацияглазничная венаинтраорбитальныйтрансартериальныйдекомпрессия орбитымножественные артериовенозные фистулыembolizationophthalmic veinintraorbitaltransarterialorbit decompressionmultiple arteriovenous fistulasРабота выполнена без спонсорской поддержкиThe work was performed without external fundingReferencesKim A.W., Kosmorsky G.S. Arteriovenous communication in the orbit. J Neuroophthalmol 2000;20(1):17–9. DOI: 10.1097/00041327-200020010-00006Kim A.W., Kosmorsky G.S. Arteriovenous communication in the orbit. J Neuroophthalmol 2000;20(1):17–9. DOI: 10.1097/00041327-200020010-00006Kirsch M., Henkes H. A ruptured intraorbital ophthalmic artery aneurysm, associated with a dural arteriovenous fistula: сombined transarterial and transvenous endovascular treatment. Minim Invasive Neurosurg 2011;54(3):128–31. DOI: 10.1055/s-0031-1277230Kirsch M., Henkes H. A ruptured intraorbital ophthalmic artery aneurysm, associated with a dural arteriovenous fistula: сombined transarterial and transvenous endovascular treatment. Minim Invasive Neurosurg 2011;54(3):128–31. DOI: 10.1055/s-0031-1277230Williamson R.W., Ducruet A.F., Crowley R.W. et al. Transvenous coil embolization of an intraorbital arteriovenous fistula : сase report and review of the literature. Neurosurgery 2013;72(1):E130–4; discussion E134. DOI: 10.1227/NEU.0b013e31827242cbWilliamson R.W., Ducruet A.F., Crowley R.W. et al. Transvenous coil embolization of an intraorbital arteriovenous fistula : сase report and review of the literature. Neurosurgery 2013;72(1):E130–4; discussion E134. DOI: 10.1227/NEU.0b013e31827242cbHamada J., Morioka M., Kai Y. et al. Spontaneous arteriovenous fistula of the orbit: case report. Surg Neurol 2006;65(1):55–7; discussion 57. DOI: 10.1016/j.surneu.2005.03.043Hamada J., Morioka M., Kai Y. et al. Spontaneous arteriovenous fistula of the orbit: case report. Surg Neurol 2006;65(1):55–7; discussion 57. DOI: 10.1016/j.surneu.2005.03.043Lin C.J., Blanc R., Clarençon F. et al. Transvenous embolization of an intraorbital arteriovenous fistula using Onyx. J Clin Neurosci 2010;17(6):783–5. DOI: 10.1016/j.jocn.2009.09.035Lin C.J., Blanc R., Clarençon F. et al. Transvenous embolization of an intraorbital arteriovenous fistula using Onyx. J Clin Neurosci 2010;17(6):783–5. DOI: 10.1016/j.jocn.2009.09.035Caragine L.P. Jr., Halbach V.V., Dowd C.F. et al. Intraorbital arteriovenous fistulae of the ophthalmic veins treated by transvenous endovascular occlusion: technical case report. Neurosurgery 2006;58(1 Suppl):ONS–E170; discussion ONS–E170. DOI: 10.1227/01.NEU.0000193526.48167.F7Caragine L.P. Jr., Halbach V.V., Dowd C.F. et al. Intraorbital arteriovenous fistulae of the ophthalmic veins treated by transvenous endovascular occlusion: technical case report. Neurosurgery 2006;58(1 Suppl):ONS–E170; discussion ONS–E170. DOI: 10.1227/01.NEU.0000193526.48167.F7Naqvi J., Laitt R., Leatherbarrow B. et al. A case of a spontaneous intraorbital arteriovenous fistula: сlinicoradiological findings and treatment by transvenous embolisation via the superior ophthalmic vein. Orbit 2013;32(2):124–6. DOI: 10.3109/01676830.2013.764444Naqvi J., Laitt R., Leatherbarrow B. et al. A case of a spontaneous intraorbital arteriovenous fistula: сlinicoradiological findings and treatment by transvenous embolisation via the superior ophthalmic vein. Orbit 2013;32(2):124–6. DOI: 10.3109/01676830.2013.764444Lv X., Li W., Liu A. et al. Endovascular treatment evolution for pure intraorbital arteriovenous fistula : three case reports and literature review. Neuroradiol J 2017;30(2):151–9. DOI: 10.1177/1971400917692163Lv X., Li W., Liu A. et al. Endovascular treatment evolution for pure intraorbital arteriovenous fistula : three case reports and literature review. Neuroradiol J 2017;30(2):151–9. DOI: 10.1177/1971400917692163Gao P., Zhu Y., Ling F. et al. Nonischemic cerebral venous hypertension promotes a pro-angiogenic stage through HIF-1 downstream genes and leukocyte-derived MMP-9. J Cereb Blood Flow Metab 2009;29(8):1482–90. DOI: 10.1038/jcbfm.2009.67Gao P., Zhu Y., Ling F. et al. Nonischemic cerebral venous hypertension promotes a pro-angiogenic stage through HIF-1 downstream genes and leukocyte-derived MMP-9. J Cereb Blood Flow Metab 2009;29(8):1482–90. DOI: 10.1038/jcbfm.2009.67Hacein-Bey L., Konstas A.A., Pile-Spellman J. Natural history, current concepts, classification, factors impacting endovascular therapy, and pathophysiology of cerebral and spinal dural arteriovenous fistulas. Clin Neurol Neurosurg 2014;121:64–75. DOI: 10.1016/j.clineuro.2014.01.018Hacein-Bey L., Konstas A.A., Pile-Spellman J. Natural history, current concepts, classification, factors impacting endovascular therapy, and pathophysiology of cerebral and spinal dural arteriovenous fistulas. Clin Neurol Neurosurg 2014;121:64–75. DOI: 10.1016/j.clineuro.2014.01.018Terada T., Tsuura M., Komai N. et al. The role of angiogenic factor bFGF in the development of dural AVFs. Acta Neurochir (Wien) 1996;138(7):877–83. DOI: 10.1007/BF01411267Terada T., Tsuura M., Komai N. et al. The role of angiogenic factor bFGF in the development of dural AVFs. Acta Neurochir (Wien) 1996;138(7):877–83. DOI: 10.1007/BF01411267Barnwell S.L., Halbach V.V., Dowd C.F. et al. Multiple dural arteriovenous fistulas of the cranium and spine. AJNR Am J Neuroradiol 1991;12(3):441–5.Barnwell S.L., Halbach V.V., Dowd C.F. et al. Multiple dural arteriovenous fistulas of the cranium and spine. AJNR Am J Neuroradiol 1991;12(3):441–5.Ha S.Y., Kwon Y.S., Kim B.M. et al. Clinical and angiographic characteristics of multiple dural arteriovenous shunts. AJNR Am J Neuroradiol 2012;33(9):1691–5. DOI: 10.3174/ajnr.A3054Ha S.Y., Kwon Y.S., Kim B.M. et al. Clinical and angiographic characteristics of multiple dural arteriovenous shunts. AJNR Am J Neuroradiol 2012;33(9):1691–5. DOI: 10.3174/ajnr.A3054Van Dijk J.M., TerBrugge K.G., Willinsky R.A., Wallace M.C. Multiplicity of dural arteriovenous fistulas. J Neurosurg 2002;96(1):76–8. DOI: 10.3171/jns.2002.96.1.0076Van Dijk J.M., TerBrugge K.G., Willinsky R.A., Wallace M.C. Multiplicity of dural arteriovenous fistulas. J Neurosurg 2002;96(1):76–8. DOI: 10.3171/jns.2002.96.1.0076Pepin M., Schwarze U., Superti-Furga A., Byers P.H. Clinical and genetic features of Ehlers–Danlos syndrome type IV, the vascular type. N Engl J Med 2000;342(10):673–80. DOI: 10.1056/NEJM200003093421001Pepin M., Schwarze U., Superti-Furga A., Byers P.H. Clinical and genetic features of Ehlers–Danlos syndrome type IV, the vascular type. N Engl J Med 2000;342(10):673–80. DOI: 10.1056/NEJM200003093421001Desal H.A., Toulgoat F., Raoul S. et al. Ehlers–Danlos syndrome type IV and recurrent carotid-cavernous fistula : review of the literature, endovascular approach, technique and difficulties. Neuroradiology 2005;47(4):300–4. DOI: 10.1007/s00234-005-1378-4Desal H.A., Toulgoat F., Raoul S. et al. Ehlers–Danlos syndrome type IV and recurrent carotid-cavernous fistula : review of the literature, endovascular approach, technique and difficulties. Neuroradiology 2005;47(4):300–4. DOI: 10.1007/s00234-005-1378-4

The authors declare that there are no conflicts of interest present.